Česká a slovenská psychiatrie

Česká a slovenská psychiatrie

Časopis
Psychiatrické společnosti ČLS JEP
a Psychiatrickej spoločnosti SLS

původní práce / original article

PŘEDNOSTI VČASNÉHO SCREENINGU RIZIKA AUTISMU, REHABILITACE PROSTŘEDNICTVÍM TRÉNINKU RODIČŮ A RANÁ INTERVENCE OTA U DĚTÍ S PAS

ADVANTAGES OF EARLY SCREENING FOR RISK OF AUTISM, REHABILITATION THROUGH BEHAVIORAL PARENTING TRAINING AND EARLY INTERVENTION O.T.A. FOR CHILDREN WITH ASD

Romana Straussová

Centrum Terapie Autismu: Praha
výzkum prováděn ve spolupráci s katedrou speciální pedagogiky PedF UK, Praha

SOUHRN

Straussová R. Přednosti včasného screeningu rizika autismu, rehabilitace prostřednictvím tréninku rodičů a raná intervence O.T.A. u dětí s PAS

Porucha autistického spektra je závažné pervazivní postižení, které ovlivňuje všechny klíčové oblasti vývoje dítěte. Projevy bývají v raném věku diagnosticky nespecifické, působení poruchy na chování dítěte začíná být patrné často až okolo 12 měsíců věku. V 18 měsících, kdy děti běžně využívají dovednosti sdílené pozornosti, sledují vzdálený ukázaný objekt, pochlubí se a  počkají si na zrakový kontakt s dospělým, reagují na jméno, perfektně a s oblibou imitují a mají předstíranou hru "jako", je rozdíl mezi běžným vývojem a vývojem dítěte vykazujícím rizikové faktory již diagnosticky významný. Včasnost záchytu rizika této poruchy je důležitým kritériem pro možné výsledky rehabilitační péče. Pravidelná a dobře mířená stimulace dovedností pro autismus směrodatných dokáže propojit oblasti mozku, které by bez řízené stimulace pracovaly jen omezeně nebo by nebyly aktivovány vůbec. U PAS je třeba vytvářet propojení vycházející ze spontaneity dítěte, podporovat přirozenou frekvenci a kvalitu očního kontaktu, probouzet zájem o lidskou řeč (předává sociální informace stejně jako výrazy tváře). Intervence, postavená na posilování pozitivních interakcí rodič-dítě (rodič hlavní terapeut), může optimalizovat vývoj dítěte, změnit jeho chování a vnímání, pomáhat aktivaci zrcadlových neuronů (zodpovědných za schopnost uzavírání děje do jednoho celku: "gestalt" designu), rozvoji exekutivních funkcí a zlepšení schopnosti centrální koherence. Takto se dá terapeuticky působit i u dětí starších 3 let, ale u  těch se nová propojení tvoří na pozadí starých vzorců chování, které je nutné reedukovat, přepsat pamětní mapu mozku. U starších dětí je efektivita rehabilitace nízká, je třeba dlouhodobé intenzivní působení a jen obtížně se daří nové chování stabilizovat a dovednosti fixovat. Odborná intervence započatá u dětí raného věku, optimálně do 2 let, může optimalizovat vývoj dítěte v mnohem širším měřítku prostřednictvím stimulace klíčových dovedností, které aktivují důležité psychické procesy. Výsledky pilotní longitudinální studie intervenční metody O.T.A. u 16 dětí ukazují, že nízkonákladová terapie za využití VTI může být účinná.

Klíčová slova: attachmentové chování, autismus, M-CHAT, PAS, raná intervenční metoda O.T.A., screening, video-trénink VTI, zrcadlové neurony

SUMMARY

Straussová R. Advantages of early screening for risk of autism, rehabilitation through behavioral parenting training and early intervention O.T.A. for children with ASD

Autism spectrum disorder is a severe and pervasive disability that affects all key areas of child development. Symptoms are diagnostically nonspecific at an early age, the effects of disorder on a child´s behavioral begin to be apparent often around 12 months of age. At the 18-months, when children commonly use the skills of joint attention, they follow shown distant object, boast and wait for visual contact with the adult, respond to the name, they are perfectly imitating and engage in pretend play, the difference between the typical development and the development of a child exhibiting risk factors is already diagnostically significant.

Early detection of this disorder is an important criterion for possible outcomes of rehabilitation care. Regular and well-targeted stimulation of skills decisive for autism can connect areas of the brain that would work only limited or were not activated at all. It is important to create a connection based on the spontaneity of the child with ASD, to support the natural frequency and quality of eye contact, to raise interest in human speech (which transmits social information as well as facial expressions). Intervention, based on positive parent-child interactions (parent as main therapist), can optimize child development, changing the behavior and perception of the child. Helps activate mirror neurons (responsible for the ability of an individual to close the story into a whole: "gestalt" design), the development of executive functions and improving the central coherence capability. This way is therapeutically effective in children older than 3 years, but in the case of these new connections, they are based on old patterns of behavior, which must be reeducated, rewritten a memory map of the brain. The effectiveness of rehabilitation is low in the elderly children, long-term intense care is needed and it is difficult to stabilize new behavior and fixing skills. Professional intervention initiated in early-age children, optimally within 2 years, can optimize the development of the child on a much wider scale by stimulating key skills that trigger important psychological processes. The results of a longitudinal pilot study of the intervention method O.T.A. in 16 children show that low-cost therapy using VIG can be effective.

Key words: attachment behaviors, ASD, autism, early intervention method O.T.A., M-CHAT, mirror neurons, screening tool, Video Interaction Guidance (VIG)


ÚVOD

Poruchy autistického spektra (PAS) se staly tématem diskutovaným na mnoha úrovních. Prevalence poruchy narůstá v návaznosti na nová diagnostická kritéria, na úkor diagnózy mentální retardace, která je často při současném pojetí diagnostiky nejčastější komorbiditou. V roce 2015 byla uváděna prevalence přibližně 1 %, v r. 2017 je prevalence dle dat Yale School of Medicine u 8letých dětí 1 : 68, tedy 1,47 %.1 V ČR aktuální data k dispozici nejsou, ale výskyt poruchy odpovídá na celém světě zhruba tomuto rostoucímu trendu. Diagnostika PAS, která ještě před 10 lety byla v ČR prováděna jen na několika pracovištích, je v dnešní době dostupná, i když čekací doby jsou a  určitě nadále zůstanou (stejně jako ve světě) dlouhé. V celé ČR je široce využívána škála CARS (the Childhood Autism Rating Scale), přibývá pracovišť využívajících také ADOS (The Autism Diagnostic Observation Schedule) spolu s  ADI-R (Autism Diagnostic Interview-Revised). Jde o uznávaný diagnostický nástroj, ale na rozdíl od CARS je finančně i časově nákladný. CARS, který využívá hodnotící škály autistického chování, se nevyrovná přesnosti ADOS, nicméně jak ukázal výzkum v nízkopříjmové zemi střední Ameriky, kde je široce využívána pro snadnou dostupnost a rychlejší administraci škála CARS, záleží především na klinické zkušenosti diagnostika a u malých dětí může být škála CARS zcela spolehlivá. Ve skupině 149 dětí ve věku 2-8 let diagnostikovaných zkušenými kliniky pomocí CARS a později rediagnostikovaných pomocí ADOS, ADOS-2 a ADI-R, byla shoda CARS a ADOS: 100 %; CARS a ADOS 2: 98 %; CARS a  ADI-R: 94,6 %.2 Vzhledem k závažnosti této pervazivní poruchy je třeba hledat odpovědi nejen na otázku diagnostiky, ale především na otázku léčby, možných rehabilitačních postupů, školní i následné péče.

Od ledna 2017 byl v ČR zaveden plošný včasný záchyt vývojových odchylek odkazujících na riziko autismu. Provádí se v ordinacích praktických lékařů pro děti a dorost formou screeningového dotazníku M-CHAT-R™ ve věku 18 měsíců nebo nejbližší další prohlídce. V případě pozitivního výsledku je po 6 měsících proveden Follow-Up: M-CHAT-R/F™. Zavedením včasného záchytu rizika PAS se ČR zařadila mezi přední země světa v oblasti detekování prvních známek možné poruchy v době, kdy může být dobře mířená intervence ještě velmi účinná. Na jeho zavedení se spolupodíleli členové Odborné skupiny pro řešení problematiky PAS při Vládním výboru VVZPO prof. MUDr. Paclt, CSc, MUDr. Šebková (OSDPL ČLS JEP), Mgr. Straussová, Ph.D., a Centrum Terapie Autismu, které zajistilo překlad a uvedlo do provozu v rámci pilotního projektu VZP ČR webové stránky pro dětské lékaře www.autismus-screening.eu. Pro praktické lékaře pro děti a  dorost byl spuštěn e-learning, který společně připravily doc. MUDr. L. Stárková, CSc, a Mgr. R. Straussová, Ph.D. Validita dotazníku M-CHAT-R™ je prokázána a významně koreluje s udělením diagnózy PAS nebo jiné neurovývojové poruchy v pozdějším věku. Jde o včasný záchyt signifikantního rizika v době, kdy je intervence (tou dobou prováděná především v rodině) vysoce efektivní a  kdy symptomy nejsou ještě tak vážné.3 V tomto raném věku není symptomatika poruchy plně vykreslena a její projevy se často zdají být zatím subtilní (stereotypní pohyby, zrakové stereotypie i repetitivní hra nejsou ve věku 18 měsíců nápadně časté, což ještě nedávno představovalo odkládání diagnostického procesu, pasivní čekání na prohloubení projevů). Symptomatika se v tomto období nadále prohlubuje, dobře patrná je nejdříve okolo druhého roku věku, často až ve třech letech, kdy už je ale na levnou a jednoduchou intervenci, která je popsána níže, pozdě. Při pozitivním výsledku dotazníkového šetření je dítě dětským lékařem odesláno k pedopsychiatrovi, kde následuje proces diagnostiky. I přesto, že se věk dětí při udělení diagnózy PAS snižuje, průměr je stále po čtvrtých narozeninách dítěte,4 kdy už je terapie velmi dlouhodobá, málo účinná a nákladná.4 Dítě, které nastoupí nejpozději do 30 měsíců věku a  projde účinnou intervenční metodou, může v dalším období vývoje již nadále nevykazovat selhání v oblastech pro klinický obraz poruchy nezbytných (sociální komunikace, hra, repetitivní chování, teorie mysli nebo častá smyslová přecitlivělost). Jde o stimulaci dovedností nutných ke zdravému vývoji tak, aby dítě tyto využívalo častěji a staly se součástí jeho reakcí při potlačení rozvoje symptomatických projevů. Včasné rozpoznání poruchy a  rychlý vstup do účinné terapie může výrazně vylepšit prognózu dítěte.4,6,7

Studie, které potvrdily u PAS vysoký pozitivní účinek včasné intervence využívající vývojový model terapie založený na budování vztahu a podporující interakce rodič - dítě a zároveň využívající techniky ABA, otevřely cestu intenzivnějšímu hledání raných signálů poruchy a účinné terapie u batolat. Nejlépe je hodnocen Early Start Denver model (ESDM), kde je terapie aplikovaná u velmi malých dětí. Orientuje se na imitaci, sdílení emocí, teorii mysli a  sociální percepci skrze hru, interpersonální vztahy a posílení komunikace. Má přesah z ambulantní terapie v centrech (20 h týdně) do domácího prostředí (20 h týdně).3,8 Je u něj doložen posun od atypického k typickému neuropsychickému vývoji, u zahájení intervence do 24 měsíců věku, po dobu 2 let.

Výrazné zlepšení je doloženo v oblasti inteligence, socializace, komunikace i  v adaptativních funkcích, zlepšení v řeči, sebeobslužných dovednostech.3,5

Metody aplikované behaviorální analýzy (ABA) u dětí s PAS starších 30 měsíců ve srovnání s ESDM mají podle hodnotící studie The Lancet5 účinnost nižší. Jedná se o kompenzaci naučených schémat chování a učení, reedukaci již nabytých vzorců chování. Jiné studie poukazují na ABA z důvodu nákladnosti této metody, vysoké časové dotace v přímé terapeutické práci. Z 28 evidence-based technik používaných touto metodou je vysoce hodnocen Video modeling, pro poměr vynaloženého času práce v terapii k výsledku jako nejefektivnější.9,10

Behaviorální přístupy, především ABA založené na vysokých časových dotacích, mají u PAS nepopiratelně dobré výsledky, přesto v současnosti začínají odborníci u této vývojové poruchy zdůrazňovat naturalistické přístupy, zohledňující vývojové hledisko. Pozornost se zaměřuje stále víc na vztahové terapie a začal převažovat názor, že bez angažování rodiny je efekt terapie nízký3,11 Ve své prezentaci prof Volkmar MD (ředitel Yale University Child Study Center) předložil výsledky studie12 u 34 dospělých osob, které pobíraly ABA a "ztratily symptomy nutné pro diagnostiku PAS". Šlo o osoby, které měly v  dětství mírnější sociální symptomy, avšak mírné příznaky poruchy u nich stále přetrvávají. A dodal, že ABA podcenila potřebu angažovanosti rodiny, při které je předpoklad lepších výsledků. Toto téma rezonuje v mnoha studiích posledních let. Existuje 28 evidence-based technik, které využívá ABA a různě je kombinuje, ale od doby, kdy se daří detekovat poruchu již v raném věku, jsou u  batolat stále častěji využívány vývojové modely terapie postavené na eklektickém přístupu kombinující behaviorální i naturalistické přístupy.5,3,11,13

Autismus je závažné neurovývojové postižení a jako takové bude v pamětní mapě mozku osoby,14 která jím trpěla a vykazovala odchylky v diagnostických doménách, byť jen po dobu dvou let, rozhodně zapsán. V terapii je třeba pracovat na rozvoji dovedností, které by se jinak nerozvíjely, a na potlačení nežádoucích projevů. Autismus vzniká na genetickém podkladě, ale spolupodílí se vnitřní i vnější prostředí.5,15,16 Úpravou vnějšího prostředí můžeme docílit snížení rizika pro rozvoj poruchy a zmírnění pervazivního působení na další oblasti vývoje. Gershonova teorie vulnerability ukazuje, že u organismu, který má dispozice k rozvoji určité nemoci, nemusí tato propuknout, nedojde-li k naplnění podmínek pro její rozvoj potřebných.7,17 V případě, že se podaří projevy poruchy potlačit a nastavit pozitivní vývoj dítěte, nemůžeme mluvit o vyléčení, ale o pouhém "zapouzdření" (podobně jako u léčení tuberkulózy). Mluvíme o stimulaci synapsí nutných k neurotypickému vývoji, který souvisí nejen s novými potřebnými dovednostmi, ale také s produkcí látek (neurotransmiterů, neuropeptidů) podílejících se na rovnováze vnitřního prostředí. Významnou roli hraje pravděpodobně produkce oxytocinu při sdílení očního kontaktu a sdílené radosti v interakci rodič-dítě, ke které by u této poruchy spontánně nedocházelo, a snížení stresu při podpoře attachmentového chování.16,18,19

V roce 1992 popsal prof. Rizzolatti20,21 u opic schopnost motorického zrcadlení a také existenci neuronů za to zodpovědných, výsledky výzkumů publikoval v r. 1996. U lidí byla prokázána existence zrcadlových neuronů nepřímo pomocí fMR, později i přímo měřením při operaci mozku bdělých pacientů.21 Nervové buňky, které mohou v těle realizovat určitý program, jsou aktivní, i když člověk jen pozoruje druhého, který tento program provádí. Jsou to zrcadlové neurony. Aktivují se stejné buněčné sítě, které by člověk aktivoval, kdyby pohyb prováděl sám. Neuron tedy "zrcadlí" reakci jiného neuronu, neboli se chová tak, jako by sám pozorovatel daný úkon prováděl.16,21 U autismu je patrný deficit v oblasti motorického a  emočního zrcadlení a schopnosti vnímat děj v jeho celistvosti.5,21

MATERIÁL A METODA

Oslabení v sociálně-komunikační oblasti patří k nejraněji sledovaným symptomům autismu u malých dětí. Jde o schopnost sdílené pozornosti včetně reakce na jméno,22 používání komunikačních gest (ukazování, kývání na souhlas) a imitace (okamžitá i odložená imitace pohybů těla i mimiky obličeje). Jde o základní stavební kameny budoucího sociálně-komunikačního vývoje, dotýká se také vývoje jazyka a teorie mysli, podílí se na schopnosti vcítit se, rezonovat s  druhým.23 Zrcadlení je pravděpodobně jedna z vývojově prvních forem učení malých dětí. Učí se zrcadlit pohyby druhého, ale také dostávají odpověď od svého rodiče o svých pohybech, o svém žvatlání, úsměvu a hlavně emocích. Jde o  zpětnou vazbu matky k dítěti, bez které se vývoj každého kojence opožďuje a  která u dětí s autismem výrazně chybí. U PAS má neschopnost imitace pro vývoj dítěte rozhodující roli, brání učení se novému. Problém mají už s prostým převedením sledovaného pohybu do vzorce vlastního těla. Jakmile byl stejný obraz převeden a ukázán ze strany pozorovatele - bez zrcadlového přetočení, v  86% opakování dokázaly děti s PAS (studie Straussová et Knotková 2011 na 25 dětech ve věku 3-7 let) pohyb bez potíží zopakovat a učily se hře dle videoscénářů.24

Stimulace zrcadlových neuronů rodičem dítěte, způsobem odpovídajícím kojeneckému věku, může pomoci dítěti s autismem při zahájení intervence do 30 měsíců věku.7 Podobný princip popisuje teorie intersubjektivity,25 která základ problému PAS vidí především v raném deficitu sociálních interakcí a  primární (duální) intersubjektivity matka-dítě. Klade důraz na vokální aspekt spoluprožívání a sdílení, včetně pomalého tempa a rutinního opakování.

Metoda pracující s dítětem prostřednictvím rodičů (tak jako např. v českém prostředí rozšířená Vojtova metoda nebo metody práce klinické logopedie) coby hlavních terapeutů, vedených prostřednictvím video-zpětné (feedback) i  video-dopředné (feedforward) vazby, byla ověřována v předvýzkumu v letech 2010-2011, upravena a její efektivita zkoumána v longitudinální studii 2011-16. Byla nazvána O.T.A. Open Therapy of Autism podle cílů, které si dala: otevírání dítěte směrem k sociální komunikaci, porozumění řeči, rozvoji imitace a kooperace ve hře. Vychází z principů kontaktu evidence based metody Videotrénink pozitivních interakcí,26 která je popsána níže v textu. Pracuje s  rodiči, které trénuje k efektivnímu vedení dítěte za podpory attachmentového chování, sleduje přísně vývojové hledisko a důležité vývojové milníky. Preferuje opožděný nástup dovedností v souladu se zdravým vývojem, před nástupem dovedností, které jsou sice vývojově na vyšším stupni, ale které nebudou bez osvojení dovedností nižšího stupně v souladu se zdravým vývojem mozku dítěte. Příkladem může být čtení nebo echolalická mluva před porozuměním řeči, kognitivní dovednosti před rozpoznáváním vlastních emocí apod.

Metoda O.T.A. vychází především z teorie attachmentu a teorie působení zrcadlových neuronů u PAS. Snaží se stimulovat nervové spoje, které u PAS nejsou aktivovány, ale které jsou nezbytné pro zdravý vývoj dítěte a jeho chápání okolí. U poruch autistického spektra nemůže být účinná rehabilitace zaměřena pouze na jednu oblast postižení, ale musí vnímat problematiku pervazivního působení poruchy jako součást komplexního přístupu, kde jednotlivé oblasti vývoje ovlivňují jedna druhou a působí ve vzájemné součinnosti. Zvolená metoda práce proto vždy respektuje všechny aspekty zdravého vývoje a zároveň stimuluje rozvoj dovedností nezbytných pro další pozitivní vývoj dítěte. O.T.A. využívá především stimulaci přirozenou cestou prostřednictvím primární vazební osoby, nikoliv terapeuta (sledování iniciativ dítěte, zpomalení tempa interakcí, spoluprožívání a emoční rezonance, naladění se, radostnost), jinde volí kompenzační metody (alternativní komunikace znakem nebo obrázkem, v některých případech i práce s vizualizací), využívá behaviorálních technik nácviku, ale na podkladě vývojových hledisek. Práci v  rodině doplňuje nácvikem hry pomocí videoscénářů, metodou vyvinutou R. Straussovou 2008-10, ověřenou studií v r. 2011 na 25 předškolních dětech.24,27

O.T.A. vnímá zdravou vazbu rodič-dítě jako základní podmínku pozitivního vývoje, rodinu jako prostor pro možný růst nebo stagnaci jedince. Správně fungující interakce v rodině jsou jediným možným prostorem pro pozitivní vývoj dítěte. Při neefektivních interakcích se dítě s PAS uzavírá do svého světa rychleji. Je třeba změnit přístup rodičů, místo snahy o učení dítěte praktikovat prosté spoluprožívání. Podmínkou úspěchu je práce s celým rodinným systémem. Rodina, která není schopna integrovat postižení svého dítěte, nepřijímá dítě jako takové.28,29 Dítě tak má menší šanci na zlepšení, a to nezávisle na zvolené terapii.

Další důležitou podmínkou metody O.T.A. je pozitivní přístup a snaha o  maximální zapojení dítěte do radostných interakcí rodič-dítě. Nejnovější výzkumy neuropsychoterapie potvrzují fakt, že učení, které má být efektivní, je spojeno s radostností.19 Chybí-li radostnost, schopnost učení se významně snižuje. Dítě s autismem má velmi významný deficit v oblasti sociálního sdílení radosti. Pokud se raduje, obvykle jen samo, terapie se proto zaměřuje na radostné vedení i stimulaci sdílené radosti, každé učení doprovází pozitivním zpevňováním - konkrétním oceněním. Sdílení radosti napomáhá produkci neurotransmiterů, sekreci dopaminu, při nácviku zrakového kontaktu jako žádosti také oxytocinu.19 Jedná se o důležitou podmínku vytváření nových synapsí. O.T.A. vede rodiče k přijímání iniciativ dítěte a využívá postupů Ano-série. (Ne-série nejsou obecně dobře přijímány, ale u dítěte s PAS vůbec nefungují.) Formou pozitivního zpevňování pracuje videotrenér s posilováním žádoucího chování a chování problémové, kterému se nevěnuje pozornost, zároveň vyhasíná. Tyto postupy jsou součástí principů kontaktu definovaného metodou Videotrénink pozitivních interakcí: VTI, ve světě Video Interaction Guidance: VIG,30 ze kterého O.T.A. vychází. Metoda pracuje s projevy zdravého připoutání, attachmentu. Na jeho měření a  zaznamenávání změn v průběhu práce videotrenéra v rodině je zaměřena většina výzkumů této metody. VTI vychází z premisy, že bezpečná vazba je základem dalšího zdravého vývoje dítěte, proto se zaměřuje na obnovení nebo nápravu vazby rodič-dítě, jak byla definována Ainsworthovou a Bowlbym.17,31, 30 Jde o dvousměrný proces. Na jedné straně rodičovská senzitivita a  schopnost naladit se na signály svého dítěte a reagovat na ně, tedy směr rodič-dítě. Na straně druhé attachmentové chování dítěte, které bývá v případě postižení narušeno.30 Současné výzkumy ukazují, že metoda VTI dokáže velmi efektivně ovlivnit bezpečné připoutání dítěte formou práce s motivovaným rodičem a jeho aktivním vztahovým chováním při sledování interakcí a  responsibility. Metoda O.T.A. modifikovala postupy VTI na potřeby dítěte s PAS a specifika jeho rodiny.

VÝSLEDKY

Metoda O.T.A. byla Mgr. Straussovou, Ph.D., pod vedením prof. PhDr. RNDr. Vágnerové, CSc, prověřována a modifikována v pilotní longitudinální studii v  letech 2011-2016 na PedF UK. Do projektu vstoupilo 19 rodin a 20 dětí (jedna rodina s dvojčaty) mezi 17 a 30 měsíci věku, 6 dětí bylo ve věku do 24 měsíců, ostatní mezi 26 a 30 měsíci. Děti při vstupu do projektu a zahájení intervence neměly obvykle ještě stanovenou diagnózu PAS. Všechny děti byly vedeny jako rizikové s pozitivním záchytem ve screeningovém dotazníku M-CHAT nebo DACH (Dětské autistické chování dle K. Thorové), které prováděl nezávislý dětský psycholog. U jednoho dítěte diagnostické vyšetření provedeno nebylo, pouze screeningový test M-CHAT s vysokým pozitivním skóre. Jednalo se o mladšího sourozence dítěte s těžkou symptomatikou PAS a rodiče sledovali u batolete stejné změny ve vývoji, proto navštívili psychologa a zažádali o intervenci, v  jejím průběhu nepodstoupili dg. vyšetření, po ukončení O.T.A. ve třech letech dítě nadále známky poruchy nevykazovalo. U 19 dětí byla nedlouho po zahájení intervence stanovena diagnóza pervazivní vývojové poruchy nebo poruchy autistického spektra, a to dětským psychiatrem (7 dětí), klinickým psychologem (6 dětí) nebo dětským psychologem organizace APLA (6 dětí). Je jasné, že dle MKN číselnou diagnózu stanovuje lékař, ale v době zahájení projektu (předvýzkum zahájen 2010) bylo cílem pilotního projektu potvrzení nebo vyvrácení hypotézy, že včasnou intervencí a prací v rodině pouze skrze rodiče lze významně změnit prognózu dítěte, proto bylo považováno diagnostické vyšetření prováděné zkušeným psychologem za dostatečné. Je podstatným faktem, že ještě v době vyšetření (často i 8 měsíců od zahájení intervence) děti (19) diagnostická kritéria pro tuto poruchu bez výjimky splňovaly, ke změnám trvalého charakteru u těchto dětí došlo až mnohem později, nejdříve však po 18 měsících od vstupu do intervence, první pozitivní změny (ještě nefixované) se objevily až po několika měsících od zahájení intervence (graf 1).

Česká a slovenská psychiatrie

Na konci longitudinální studie bylo vyhodnocováno 16 dětí, z toho 5 dívek all chlapců, u dvou chlapců byla potvrzena chromozomální aberace (na 8. a u druhého na 18. chromozomu), u jednoho z nich také metabolická porucha (E 889). Čtyři chlapci vyhodnocováni nebyli (1 předčasně narozený s vývojovým regresem v 18 měsících reagoval neobvykle rychle pozitivně na terapii, další 2 vstoupili do dalších forem intenzivní terapie, což by zkreslilo výsledky, a 1 rodina měla vážné důvody se vyhodnocení neúčastnit). Práce s rodinou probíhala v domácím prostředí, kde byly natáčeny interakce rodič-dítě (přítomnost obou rodičů byla podmínkou). Metodou video feedback, ale především video feedforward byli rodiče vedeni k získání potřebných dovedností a nových vzorců chování v interakci rodič-dítě. Kreslená metodika kroků intervence O.T.A. je umístěna na webových stránkách pro dětské lékaře, které vznikly v rámci pilotního projektu VZP ČR: www.autismus-screening.eu. Z každého zpětnovazebního rozhovoru nad videem rodiče společně s terapeutem volili úkoly, kterým se do další návštěvy věnovali, frekvenci cvičení zaznamenávali formou čárkování do kalendáře nebo připravených archů. Četnost cvičení se různila, ale každá rodina byla vedena ke 30 opakováním, což se dařilo jen částečně. Cvičení, která měla rodina v době mezi návštěvami provádět, byla vždy 2 různá. Zpočátku intervence se návštěvy opakovaly pravidelně po měsíci, později se jejich frekvence rozvolnila, většinou byla poskytována v délce 18-24 měsíců, průměrně proběhlo v každé rodině 8 návštěv. Vývoj dítěte byl zapisován do záznamových archů, kdy se dovednost u dítěte objevila a zda byla fixována. Rodiče byli vedeni k odměňování sebe sama, a to pravidelně v určitý den v  týdnu.

Výsledky hodnocení míry rodičovské spokojenosti: Na konci projektu byl s  rodiči vyplňován semistrukturovaný dotazník "Vnímání procesu vývoje dítěte během výzkumu rodičem". Vyplnilo ho všech 15 matek a 12 otců. U otázek, které se vztahovaly k dítěti, jeho vývoji a výchově, byla vzhledem k velikosti vzorku nevýznamná pozitivní shoda. Korelace se pohybovala v rozmezí r = 0,32-0,39. Názory na otázky týkající se dítěte spolu partneři zřejmě konzultovali, na ně byla zaměřená také intervence, a tudíž se příliš nelišily. Mnohem významnější shoda byla v otázce: Je Vám Vašeho dítěte líto? (míra shody na hranici významnosti r = 0,53). Nejvíce se otcové a matky shodovali v otázce: Co Vás nejvíce na dítěti trápí, vadí?, kde byla vysoká míra shody na 5% hladině významnosti: r = 0,78. V otázkách, které se týkaly dosaženého vývoje dítěte (zlepšení/stagnace), se rodiče poměrně shodovali. V otázce: Máte obavy z budoucnosti? Byla mezi rodiči statisticky významná shoda na 5% hladině významnosti, r = 0, 59. Odpovědi rodičů týkající se rodičovské spokojenosti potvrdily výsledky předchozích studií z oblasti rodičovství jak u PAS,32 tak u  dalších postižení,28,33 že míru rodičovské spokojenosti ovlivňují nejen charakteristiky dítěte a míra jeho postižení, ale především osobnostní vlastnosti rodičů, jejich psychická odolnost a způsob zvládání zátěže.

Výsledky vývoje dětí: Žádné z dětí nedosáhlo pozitivních změn ve sledovaných vývojových milnících dříve než po uplynutí 3 měsíců od zahájení intervence. Některé z dětí dosáhlo vývojových milníků, např. sdílené pozornosti, ale tuto dovednost, která nebyla nadále fixována, opět ztratilo, tedy tento milník nebyl dosažen. Počet měsíců od zahájení intervence, kdy bylo u jednotlivých dětí dosaženo některého vývojového milníku (celkem 14), a tedy rychlost intervence, ukazuje grafické znázornění v grafu 2 (u dětí, které zůstaly ve spektru, nebylo některých milníků dosaženo). Každé dítě má pořadové číslo, které odpovídá věku vstupu do intervence (č. 1 má dítě, kterému bylo při zahájení 17 měsíců, od čísla 7 se jednalo o děti starší 24 měsíců). Grafy jsou seskupeny do 4 podskupin, podle dosažených výsledků intervence.

Výzkum probíhal sledováním vývoje dětí a proměn jejich chování a klíčových dovedností natolik dlouhodobě, že se v tuto chvíli dá hodnotit, které dítě je na svém vývoji potenciálně ohroženo možným zvratem a které má nové dovednosti fixovány natolik, že zvrat vývoje zpět do PAS není pravděpodobný. Děti vstupovaly do výzkumu v 17-30 měsících věku a byly sledovány po domu čtyř nebo pěti let. Vyhodnocení probíhalo u většiny před nástupem do školy. Drobné odchylky ve vývoji byly i nadále přítomné (u některých dětí patlavost, u  jiných špatný cit pro řeč a projevy dysfázie, často nižší frekvence očního kontaktu, který ale děti využívaly funkčně při sledování komunikačního partnera, dysfunkce školních dovedností nebyly ve výzkumu hodnoceny). Do skupiny dětí, které nadále nesplňují kritéria pro klinický obraz PAS, patří v  tuto chvíli 6 dětí (38 %). Do skupiny, kde dovednosti z oblasti PAS nejsou přítomné, ale selhání je v oblasti vývojové dysfázie, patří 4 děti (25 %). U 5 dětí (31 %) je hraniční symptomatika, tedy velmi dobrý výsledek ve smyslu prognózy. Pouze 1 dítě stále vykazuje jasně vykreslenou symptomatiku PAS (viz graf 1).

Česká a slovenská psychiatrie Česká a slovenská psychiatrie Česká a slovenská psychiatrie

DISKUSE

I přesto, že současné studie přinášejí důkazy, že dítě s PAS může z klinického obrazu poruchy vystoupit,3,6,34-38 odborníci, kteří děti s touto poruchou znají, budou o výsledcích uvedených studií pravděpodobně pochybovat. Jedná se o velmi závažné postižení, které ovlivňuje všechny oblasti vývoje dítěte, a  změna k pozitivnímu vývoji tak není pravděpodobná. Přesto náš výzkum spojený s  dlouhodobým sledováním vývoje dítěte ukazuje (nejméně 4 roky), že změna k  pozitivnímu vývoji je i u autismu možná.

Výsledky našeho výzkumu ukázaly, že působení edukovaných a odborně vedených rodičů, trénovaných v posilování attachmentového chování a vedených k  behaviorální práci s dítětem, má velmi pozitivní dopad na vývoj dítěte, a  dokonce může změnit jeho prognózu a pomoci mu vystoupit z klinického obrazu této závažné poruchy. Podmínkou uvedené metody je motivovaný rodič a výsledky výzkumu jsou zcela závislé na práci a píli každého z rodičů, jejich vzájemné spolupráci v rámci rodinného systému. Například u dítěte, které zůstalo zcela ve spektru, došlo k vážnému úrazu a tříměsíční hospitalizaci matky hned na začátku intervence, následně jí byla diagnostikována prognosticky velmi vážná autoimunitní choroba. Nejedná se o jednotnou metodu intervence jako v případě přímé práce terapeuta s dítětem za využití jednotných postupů, ale o trénování rodiče, kdy je intervence závislá na rozpoložení rodiny a schopnosti resilience každého z rodičů.

Jak bylo již výše řečeno, u těchto dětí zůstávají nezřídka drobné odchylky přítomné (není možné předpokládat, že mozek, který se naučí řídit vpravo, i  když bude brzy přeučen na řízení vlevo, si řízení vpravo implicitně nepamatuje). Není-li ale přítomno selhání v sociální komunikaci, dítě rozpoznává emoce druhé osoby, dokáže se pohybovat ve skupině vrstevníků a s nimi adekvátně komunikovat (dítě s vývojovou dysfázií s vrstevníky komunikuje grimasou, gestem, pantomimou), prognóza je zcela jiná než u dítěte s autismem. Zde je třeba indikovat včasnou intenzivní logopedickou péči.

Dalším bodem diskuse může být spor o děti, které nadále nespadají do klinického obrazu autismu, zda by se u nich bez včasné intervence symptomatika nadále prohlubovala a zda se opravdu o PAS jednalo. (Zde je třeba vzít v úvahu, že u PAS je u malých dětí i v případě zkušeného diagnostika s dlouholetou klinickou praxí často vyšetření opakováno v pozdějším věku, např. po nástupu do kolektivu apod.) Pochybnost o správně určené diagnóze jednoznačně vyvracejí videozáznamy pořizované v rámci výzkumu za účelem dalšího vyhodnocování, které ukazují zřetelné symptomy autismu u všech zúčastněných dětí, které se v  průběhu intervence nadále prohlubovaly. Dítě se na jedné straně v některých dovednostech začalo zlepšovat - reagovat lépe na lidskou řeč, zvýšila se intenzita očního kontaktu, ale na druhé straně se začaly objevovat stereotypie, afektivní rapty apod. Teprve v dalším období intervence začalo toto ustupovat a reakce se přibližovaly reakcím zdravých dětí.

Mnoho odborníků se v současnosti pře i o diagnostiku autismu, v jakých případech dítě do obrazu této poruchy spadá a kdy se jedná pouze o vývojovou dysfázii nebo ADHD. Pravdou je, že selhání v teorii mysli je spojováno s oběma jmenovanými poruchami, nejen s PAS. V obou případech se jedná také o závažné postižení vývoje dítěte, ale jeho závažnost se nedá srovnat se závažností autismu. Dítě s vývojovou dysfázii receptivního typu špatně rozumí řeči, má problémy ve smyslovém vnímání a špatné sebehodnocení, a terapie této poruchy je náročná a dlouhodobá. Někdy problémy s rozuměním nebo vybavováním slov přetrvávají celý život, přesto se ale jedná o děti, které mají zájem o své kamarády, dokážou s nimi navázat kontakt a účastnit se interakce. Zkušenosti autorky, která původně pracovala jako logoped především s dětmi neslyšícími a  dětmi s dysfázii, ukázaly, že se vždy jednalo o děti, které byly empatické k  potřebám druhých (tedy v teorii mysli neselhávaly). Také děti z předkládaného výzkumu, které řadíme do kategorie vývojové dysfázie, jsou všechny schopné rozpoznat základní emoce druhých. A to je zásadní rozdíl mezi autismem a  dalšími zmiňovanými poruchami. Při diferenciální diagnostice je určitě nutné vzít v potaz, zda dítě rozumí tomu, co druzí prožívají, a zda mu to může pomoci v orientaci v sociálních situacích. Dalším důležitým diagnostickým kritériem je přítomnost motorických nebo verbálních stereotypií, které u  dítěte významně narušují pozornost a schopnost kognitivního hodnocení a  exekutivních funkcí. Nejde tedy pouze o poruchu pozornosti a zrychlené reakce, jako u dětí s ADHD, kde i přes výraznou hyperaktivitu dítě své okolí alespoň částečně vnímá, přestože i tato porucha vykazuje deficit v teorii mysli.

Vidíme tedy významný rozdíl mezi přítomností ADHD nebo vývojové dysfázie, byť receptivního typu, bez přítomnosti symptomatiky autismu, a mezi diagnózou PAS. Z tohoto úhlu pohledu jsme náš výzkum vyhodnocovali.

Teoretická východiska z oblasti neurovýzkumu, výzkumu endokrinologie, nových poznatků o zrcadlových neuronech i oblasti vývojové psychologie ukazují pozitivní směr předkládané metody O.TA. a mohou dokládat důvěryhodnost jejích výsledků. Nicméně metoda byla vypracována, modifikována i realizována původně jedním terapeutem, v současnosti prováděna dalšími video-trenéry a dochází k  proškolování několika pracovišť v ČR. Metoda, která stojí na motivaci rodičů, jejich trpělivosti i vytrvalosti, důvěře v možnosti metody je nesporně postavena na osobnosti terapeuta. Je to hlavní úskalí a riziko předkládané metody. Bude nanejvýš zajímavé, zda i další odborníci, po absolvování náležitého výcviku, budou touto metodou dosahovat obdobných výsledků. Dr. Sally Rogers dokázala vybudovat síť terapeutů ESDM, nicméně jedná se o práci probíhající 20 hodin týdně v ambulanci a 20 hodin týdně v rodině, po dobu 2 let3 tedy metodu finančně a personálně nákladnější.

ZÁVĚR

Metoda O.T.A., modifikovaná metoda VTI pro práci s rodinou dítěte s autismem raného věku, se jednoznačně potvrdila jako účinná pro účely optimalizace vývoje a práce s dítětem s PAS s přesahem do celého rodinného systému. Umožňuje pozitivně ovlivňovat chování rodiče k dítěti a tím zároveň otevírat možnosti k novým způsobům reagování dítěte prostřednictvím nových situací, které rodič změnou svého chování iniciuje. Metoda pomáhá budovat příznivé emoční klima, stimuluje attachmentové chování a učí rodiče sledovat chování dítěte a terapeuticky na ně reagovat. Tímto způsobem se otevírá prostor pro pozitivní změny, na které příznivě reagují jak rodiče, tak děti. Výsledky ukazují, že všechny děti z této intervenční metody profitují, u všech dětí došlo k významným posunům v mnoha klíčových oblastech. A to i u dětí, které nadále vykazují projevy pro poruchu směrodatné.

Vzhledem k pozitivním výsledkům této studie se Centrum Terapie Autismu spolu s  prof. MUDr. Ivem Pacltem, CSc., nadále problematikou zabývá, v tuto chvíli se rozšířil počet rodin dítěte s pozitivním záchytem nebo diagnózou pervazivní vývojové poruchy, procházejících ranou intervencí O.T.A., na 40. Většina vstoupila do intervence na jaře nebo v létě 2017. Jedna dívka po 18 měsících v  terapii (nástup do intervence v 18 měsících věku; jednalo se o vykreslenou symptomatiku bez reakcí na okolí, stereotypní točení se, roztáčení předmětů, sledování prstů ze zvláštních úhlů, časté afekty, nezájem o komunikaci i  lidskou řeč, neschopnost hry) již ve třech letech nadále žádné známky poruchy nevykazuje. Následující graf znázorňuje dosaženou vývojovou úroveň dívky ve věku 38 měsíců. V tomto věku již odpovídá dívka ve všech oblastech hodnocených v Edukačně hodnotícím profilu (autorek Čadilové a Zampachové), mimo oblast č. 4 (neverbální komunikace), normě. Tento test je vytvořený primárně pro děti s  PAS a dobře zobrazuje nerovnoměrné rozložení dosahovaných vývojových dovedností, které je pro autismus směrodatné, ale které v případě hodnocené dívky v době ukončení intervence není přítomno (graf 3).

V současnosti metodou pracuje několik videotrenérů a během následujících čtyř let bude pravděpodobně možné vyhodnocení nové, větší zaslepené studie ve spolupráci s odborníky z řad dětských psychiatrů.

Vzhledem k výhodám metody, jimiž jsou nízké náklady, nízká časová dotace terapeuta - videotrenéra: v průměru 8 návštěv (2 h návštěva v rodině, analýza a příprava videoukázek cca 2 h, 1 h zpětnovazebný rozhovor nad analyzovanými videoukázkami), vnímáme jako vhodné intervenční metodu nadále propracovávat a  podpořit ji dalšími výzkumy, které by mohly být v oblasti profylaxe poruch autistického spektra významné, a to nejen v České republice. Zavedení plošného včasného záchytu otevírá možnost širšího vzorku rodin, které by do výzkumu mohly vstoupit.

Česká a slovenská psychiatrie

LITERATURA


Celá stať v dokumentu PDF
Čes a slov Psychiatr 2018;114(3): 106 -116

Zpět